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Rev Argent Radiol. 2014;78(3):161---167
REVISTA ARGENTINA DE RADIOLOGA
www.elsevier.es/rar
CASO CLNICO
Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso yrevisin de la
literatura
M.C. Or
Alta Gamm
Recibido elDisponible
PALABRXantomaNormolipIlion;Clulas eDiagnst
KEYWOIntraossexanthomNormolipIlion;Foam ceDiagnosi
Autor paCorreo e
http://dx.d0048-7619/
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por cualquier medio o formato.tega Hrescak , J.M. Jerez, C.M.
Arvalo, R.C. Mohanna y J.C. Basualdo
a, San Miguel de Tucumn, Tucumn, Argentina
12 de febrero de 2013; aceptado el 11 de junio de 2013en
Internet el 15 de agosto de 2014
AS CLAVE intraseo;emia;
spumosas;ico
Resumen El xantoma intraseo (XIO) es un tumor seo benigno
extremadamente raro. En lahistologa se caracteriza por presentar
macrfagos mononucleares, abundantes clulas espu-mosas y clulas
gigantes multinucleadas. Puede aparecer asociado a otras
enfermedades (XIOsecundario), principalmente a desrdenes lipdicos,
o en forma aislada (XIO primario). Los XIOson lesiones lticas
expansivas que a menudo se encuentran en pacientes con condiciones
hiper-lipidmicas. En la mayora de los casos la evaluacin inicial se
realiza con radiografa, aunqueotros procedimientos pueden ser
necesarios para conrmar el diagnstico.
Se presenta el caso de un hombre de 48 anos que consult por
lumbalgia con irradiacinal miembro inferior derecho e impotencia
funcional de 3 meses de evolucin. Tena hallazgosimagenolgicos de
XIO en el hueso ilaco derecho, sin hiperlipidemia o lesiones
preexistentes.Se llev a cabo la extirpacin total del tumor y el
posterior estudio histopatolgico de la piezaoperatoria conrm el
diagnstico. El tratamiento result exitoso.
El objetivo de este artculo es describir los hallazgos clnicos e
imagenolgicos (radiografa,resonancia magntica, tomografa computada
y medicina nuclear) de un XIO primario y sutratamiento. Adems,
realizamos una breve revisin de la literatura. 2014 Sociedad
Argentina de Radiologa. Publicado por Elsevier Espaa, S.L.U. Todos
losderechos reservados.
RDSousa;emia;
lls;s
Pelvic intraosseous xanthoma: a case report and literature
review
Abstract Intraosseous xanthoma is an extremely rare benign bone
tumor. Histology showsmononuclear macrophages, abundant foam cells
and multinucleated giant cells. The intra-osseous xanthoma may
appear associated with other diseases (secondary
intraosseousxanthoma), mainly lipid disorders or without an
underlying lipid disorder (primary intraos-seous xanthoma). The
intraosseous xanthoma is a lytic, expansive tumor, often seen in
patientswith hyperlipidemic conditions. In most cases, the initial
evaluation is performed with X-ray,
ra correspondencia.lectrnico: cinthya [email protected] (M.C.
Ortega Hrescak).
oi.org/10.1016/j.rard.2014.07.005 2014 Sociedad Argentina de
Radiologa. Publicado por Elsevier Espaa, S.L.U. Todos los derechos
reservados.
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162 M.C. Ortega Hrescak et al
although other procedures may be necessary to conrm the
diagnosis. We report the case of aman aged 48, who consulted for
back pain radiating to the right leg and functional disability3
months duration, with imaging ndings in the right iliac XIO in the
absence of pre-existinginjuries or hyperlipidemic conditions, so
surgery for total removal of the tumor was performed
rgical specimen, conrming the preoperative diagnosis of The e)
ana norga. P
Introduc
Los xantomblandos supmientras q(como las epocas comu
En parttumoral beet al.7, esbroso
benbroxantominvestigadopendiente,mononucletosas
(histmultinuclesentar clude las del toma brosde entrelagados en
dausente. Poal XIO com
En la cOrganizacijowicz et en coincidlos tumoreclulas fustes
multinulpidos (cl
El XIO epuede prespatolgica a padecerlabenigna secblicas o een
particuldenomina Xes posible dades sistotro caso, aunque otrgrafa
comson necesa
go d es
tamacio
nta
mbrelgia ncia
sas),sta antecmedo infel ela reeras
libreidad
del lotal la rae visl, untos yilacdiogon cC deuesoacaent
(lon
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por cualquier medio o formato.with histological examination of the
suXIO. Such treatment resulted curative.ndings (RX, MRI, CT,
nuclear medicinprimary intraosseous xanthoma a and 2014 Sociedad
Argentina de Radioloved.
cin
as aparecen con ms frecuencia en los tejidoserciales (piel,
hipodermis o vainas tendinosas),ue el compromiso de las estructuras
profundassquelticas) es inusual. Al respecto, existen muynicaciones
en la literatura1.
icular, el xantoma intraseo (XIO) es una lesinnigna
extremadamente rara1---6. Segn Bertoni
indistinto el uso de los trminos histiocitomaigno (HFB),
histiocitoma broso, xantobroma ya de hueso para referirse al XIO,
pero para otrosres, como Alden et al.8, este es una entidad
inde-
compuesta histolgicamente por macrfagosares, abundantes clulas
espumosas o xantoma-iocitos cargados de lpidos), y clulas
gigantesadas. Ocasionalmente el XIO tambin puede pre-las fusiformes
y, en ese caso, stas se diferencianHFB por su disposicin: mientras
en el histioci-o benigno tienen un patrn estoriforme
(imagenzamiento por la disposicin de los ncleos alar-istintos
ngulos), en el XIO esta distribucin estr este motivo, algunos
investigadores considerano un subtipo del HFB1,3.lasicacin
histolgica de tumores seos de lan Mundial de la Salud (OMS), a
cargo de Scha-al.4, el XIO no est contemplado. Sin embargo,encia
con Alden, se incluye al HFB dentro des benignos del tejido
conectivo compuestos poriformes en patrn estoriforme, clulas
gigan-cleadas, hemosiderina e histiocitos cargados conulas
xantomatosas).9
s una lesin tpicamente ltica y expansiva, queentarse como un
hallazgo casual o una fractura(siendo la pelvis y la tibia las ms
propensas
Lueinjertode queobserv
Prese
Un holumbaimpotevigororespuetaba a(enfernante
En sobre de cadtrico yextremdatos terol t
En sacra sfrontades nehueso una rapudier
La Ten el hsacroilmadam51 mm)3. Usualmente aparece como una
manifestacinundaria a ciertas enfermedades sistmicas meta-
ndcrinas (principalmente desrdenes lipdicos y,ar, hiperlipidemia
tipo IIB y III), y en ese caso seIO secundario. Aunque ms
infrecuente, tambin
encontrar un XIO primario (es decir, las enferme-micas estn
ausentes)1---3,7. Tanto en uno como enla evaluacin inicial se
realiza con radiografa,os procedimientos diagnsticos, como la
tomo-putada (TC) y/o la resonancia magntica (RM),rios para conrmar
el diagnstico.
una escleroel cortical tana de pala del mscadyacentes
Por su pformacin levementetes blandaglteo profcia STIR [shaim of
this article is to describe the clinical, imagingd the course of
treatment of a committing the iliacmolipidemic patient brief review
of the literature.ublished by Elsevier Espaa, S.L.U. All rights
reser-
e llevar a cabo una biopsia, el curetaje conla conducta
teraputica de eleccin, a pesarbin se ha descrito el tratamiento
conservador
nal1---3,7.
cin de caso
de 48 anos de edad acudi a la consulta porcon irradiacin al
miembro inferior derecho e
funcional (agravada con la marcha y actividades de
aproximadamente 3 meses de evolucin, sin
los antiinamatorios no esteroideos. No presen-edentes familiares
ni personales de importanciaades sistmicas, traumatismo previo
desencade-eccin).xamen fsico no mostraba dolor a la palpacingin
lumbosacra y tena un rango de movimiento, rodillas y tobillos
bilaterales completo, sim-
de dolor. La exploracin neurovascular en ambases inferiores
result normal, al igual que losaboratorio (recuento de glbulos
blancos, coles-y libre, y triglicridos).diografa de frente y perl
de la columna lumbo-ualiz, como hallazgo incidental en la
proyeccina lesin radiolcida de morfologa ovoidea, bor-
lmite inferior escleroso, que se ubicaba en elo derecho (g. 1).
Se ampli la evaluacin conrafa de ambas caderas (frente y axial),
donde seorroborar los hallazgos (g. 2).
pelvis con ventana para estructuras seas revel ilaco derecho, en
proximidad a la articulacin
, una lesin osteoltica bien denida, de aproxi-e 60 mm
(anteroposterior) x 34 mm (transverso) xgitudinal), que estaba
rodeada parcialmente por
sis sea que comprometa el hueso esponjoso yinterno y externo (g.
3a). A su vez, con la ven-rtes blandas se detect una densidad
inferior aulo, con una leve extensin a los tejidos blandos
de la regin gltea (g. 3b).arte, la RM evidenci en la misma
ubicacin unaovoidea y expansiva, de bordes bien denidos y
irregulares, con un mnimo componente de par-s y un aparente
compromiso del grupo muscularundo adyacente (mejor visualizado en
la secuen-ort time inversin recovery]). En las secuencias
-
Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso y revisin de la
literatura 163
Figura 1 obse(echa) exp visu
en ponderminantemecorrespondalternabanformando ulipdicos e
beculares.fue hetero
Figura 2 el hueso ila
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por cualquier medio o formato.Radiografa de columna lumbosacra de
(a) frente y (b) perl: seansiva, bien denida y de bordes namente
esclerosos, que seacin T1 y T2, la lesin tuvo una senal predo-nte
hipo-isointensa en relacin con el msculo,iente a reas de tejido
colgeno y conectivo que
con estriaciones de alta intensidad de senal, con-n patrn
reticulado, concordante con depsitos
histiocitos espumosos entre los espacios intertra- En lo que
respecta a la secuencia STIR, la senalgneamente difusa, con reas
hiperintensas en
el tejido cocentrales ctraba en tzonas de baesclerosis La zona
debien delimsin inltrar
Radiografa de pelvis en proyeccin (a) de frente, (b) alar y (c)
obtuco derecho.rva en el hueso ilaco derecho una lesin
osteolticaaliza mejor en la proyeccin de frente.lgeno y con
pequenas estriaciones hipointensasompatibles con zonas grasas. La
lesin se encon-odas las secuencias parcialmente rodeada porja
intensidad de senal, que concordaban con unasea reactiva de 71 x 30
mm aproximadamente.
transicin con el resto del tejido seo parecaitada y se respetaba
la articulacin sacroilaca
el sacro (g. 4).
ratriz: se corrobora la lesin osteoltica (echas) en
-
164 M.C. Ortega Hrescak et al
Figura 3 Tomograa computada de pelvis sea, cortes axial, sagital
y coronal, en ventana (a) sea y (b) de partes blandas: seevidencia
en el hueso ilaco derecho una lesin osteoltica bien denida con una
densidad inferior a la del msculo (echas).
El control para descartar otras localizaciones se realizmediante
gammagrafa sea de cuerpo entero con 99m Tc-MDP. El estudio revel en
el hueso ilaco derecho una imagenhipocaptante ovalada con mrgenes
hipercaptantes (g. 5).
Las caractersticas radiolgicas indicaban una lesin seapoco
agresiva, por lo que los diagnsticos diferencialesse hicieron con:
quiste seo solitario, broma no osi-cante, lipoma intraseo,
osteoblastoma, HFB, broxantomay enfermedad de Erdheim-Chester.
Inicialmente, dada la sospecha diagnstica de benigni-dad (basada
en el aspecto tumoral de las imgenes, laedad del paciente y la
ubicacin del tumor), el traumatlogodecidi la realizacin de una
puncin aspiracin con agujana (PAAF). El cultivo fue negativo y el
examen citolgicocomunic la presencia de abundantes histiocitos
espumosos,pero no arroj un diagnstico de certeza. Por este
motivo,se efectu una puncin con aguja gruesa, controlada porTC, en
diferentes zonas de la lesin. En esta oportunidad,
Figura 4 expansiva (ve predomiy (c) con ST
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por cualquier medio o formato.Resonancia magntica de pelvis, cortes
axiales, sagitales y coronales:*) con un mnimo componente de partes
blandas y senal heterognenantemente hipointensa, (b) en ponderacin
T2 muestra reas hiperIR se observan reas hiperintensas y pequenos
focos hipointensos ce en el hueso ilaco derecho se detecta una
formacina en todas las secuencias. (a) En ponderacin T1 seintensas
con pequenos focos hipointensos centralesntrales.
-
Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso y revisin de la
literatura 165
a b
R
Figura 5 una imagen
el examenrosis y unapor histiocran la mopodan cordos anatomde
imgen
Asimismpresentar uun curetajpartculas pus de lasobre la ex8
semanas estudio hisdiagnstico
A particamente aNinguno re
Discusin
Los xantotomatosas.gran citop
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Gammagrafa sea con 99m Tc-MDP: (a) cuerpo entero e (b) imgen
hipocaptante ovalada (echas) con mrgenes hipercaptantes.
histolgico evidenci un tejido seo con escle- extensa inltracin
del espacio intertrabecularitos espumosos o xantomizados. Estos no
adqui-rfologa de clulas de Langerhans, por lo queresponder a un
xantoma. En base a los resulta-opatolgicos, y en combinacion con
los estudios
es, se arrib al diagnstico presuntivo de XIO.o, debido a la gran
propensin de estas lesiones ana fractura patolgica de pelvis, se
llev a cabo
e intralesional, un injerto seo con aloinjerto dey la reseccin
de la tabla interna del ilion. Des-
intervencin, se restringi el soporte de pesotremidad inferior
derecha del paciente durantey los sntomas se aliviaron
considerablemente. Eltopatolgico de la pieza operatoria corrobor
el
preoperatorio (g. 6).r de esta conrmacin, se solicitaron
peridi-nlisis de glucemia, lipidemia y colesterolemia.vel
alteraciones.
mas pertenecen al grupo de lesiones xan- Estas se componen de
macrfagos con unlasma granular y eosinoflico, llamados clulas
xantomatotumores beson verdad
Existe ugen histiocmalignas. Ede la microy los estudcomo
seud
Los xantejidos blahaber partesquelticatiene pocascasos, es
cmetablicadicos, comla mayorahan sido renormales dcin con
enRosai-Dorfmde Langerhtomas suel
En partdamente rPosteriorLAT. DER.
es planares. Se observa en el hueso ilaco derecho
sas o espumosas2. Algunos autores los considerannignos
primarios1,5,10, mientras que para otros noeras neoplasias11.na
clasicacin que divide a las lesiones con ori-tico comn en dos
grandes grupos: benignas ysta se basa en una combinacin de los
resultadosscopa de luz convencional, el cultivo de tejidosios
ultraestructurales, y concibe a los xantomasotumores de probable
origen histioctico10.tomas aparecen con mayor frecuencia en losndos
superciales. Sin embargo, tambin puedeicipacin de estructuras
profundas (p. ej. lass), a pesar de que esta localizacin es rara
y
comunicaciones en la literatura1,3,5,6,11. En estosomn que se
asocien a enfermedades sistmicass o endcrinas (principalmente
desrdenes lip-o la hiperlipidemia, que suele estar presente en
de los pacientes con xantomas), pero tambinportadas en pacientes
con niveles plasmticose colesterol y lpidos. Cuando existe la
asocia-fermedades sistmicas (como la enfermedad dean o la de
Erdheim-Chester, la granulomatosis
ans o la displasia brosa postraumtica), los xan-en ser mltiples
1,5,7,8,11---14.icular, el XIO es una lesin tumoral extrema-ara
(con menos de 50 casos reportados en el
-
166 M.C. Ortega Hrescak et al
Figura 6 l prehematoxilin rado
esqueleto amolipidmde lesionesltica, a me
Si bien puesto divemetablicobenigna prsis de cluprimarios)
mecanismode lpidos duna posterfagos tisulaacumula demacrfago
Las caravan en nuincluyen ely la mdumosas, hengigantes mmente,
haymacrfagola formaciclulas fusidel XIO, ausu diferencmes
tienenconsiderad
El XIO eno como uen el aspecpresencia yy fusiformeSi bien
estsinovitis vehuesos rec
Con resafectados cde los plancolumna, l
Por lo gcon un prmayores d
1,15. os dposibdienis d(sierla)iogrosteircuno y bien
almeivoss vee in
TC cnes ete pa de
blans ady
resa deen Ta diilidaos da cede qndeda is
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por cualquier medio o formato.Xantoma intraseo: (a) pieza quirrgica
y (b) microscopa dea-eosina, magnicacin por 200). Se reconoce un
extenso inlt
xial y apendicular), sobre todo en pacientes nor-icos en los que
el sntoma es el dolor sin evidencia
cutneas. Se caracteriza por presentar una lesinnudo con expansin
cortical 2,3,5,8,14,15.
su patognesis no est determinada, se han pro-rsas teoras. Entre
ellas, se sugieren trastornoss o lipdicos, trauma menor, secuela de
lesineexistente (como displasia brosa o histiocito-las de
Langerhans, particularmente en los XIOo cambios secundarios a
tumores malignos. El
de formacin de los xantomas consiste en la fugaesde los vasos
sanguneos al sitio de la lesin, conior fagocitosis de este material
por los macr-res o histiocitos. El colesterol no degradado sentro
del citoplasma, provocando la presencia de
s espumosos1,2,6,9,15.ctersticas histolgicas de los xantomas se
obser-merosas lesiones seas benignas y malignas, e
acmulo no neoplsico con sustitucin del huesola sea normales por
abundantes clulas espu-diduras extracelulares de colesterol y
clulasultinucleadas (tpicas de xantoma). Ocasional-
clulas mononucleares no espumosas, como loss y tejidos de
granulacin 2,3,5---15, pero no existen de osteoide, hueso o
cartlago. En cuanto a lasformes, estas no son una caracterstica
particularnque pueden estar presentes, haciendo necesariaiacin con
el HFB de hueso. Si las clulas fusifor-
un patrn estoriforme, entonces el HFB debe sero2,3,5.s entendido
como un granuloma especializado yna verdadera neoplasia. Su
clasicacin se basato clnico y radiolgico, as como tambin en la
50)1,9,1
estudiy es (depenparlislgica padece
Radlesin rea cdelgadcal; o bGenerexpansblandotico sHFB).2
La mrgeriamenventanpartestejido
Conmedidradas con unvariabtolgicun reun borcias pomarca
proporcin de las clulas gigantes, espumosass, y de los cambios
hemorrgicos y qusticos2.
as lesiones tienen similitudes histolgicas con lallonodular
pigmentada, no se encuentran en losubiertos por tejido
sinovial2.pecto a su distribucin anatmica, los huesoson mayor
frecuencia son los de la mano, seguidosos (costillas, pelvis,
crneo), los largos y los de laa mandbula y el sacro2,5,9,15.eneral,
son lesiones nicas de tamano variable,edominio en el sexo masculino
(2:1) y en lose 20 anos (principalmente entre los 30 y
o parcialmconcordantcon supresreas de bamientras qrado realccon
99m Tc-revelando imagen bl
Debido diagnsticode un trataparado anatomopatolgico de la lesin
(tincin de de histiocitos espumosos (echas).
Pueden ser descubiertas incidentalmente ene imgenes realizados
por distintas razonesle que tengan otras formas de presentacindo
del hueso afectado) y que incluyan dolor,e mltiples nervios
craneales o fractura pato-ndo la pelvis y la tibia las ms propensas
a2,3,8.camente, los XIO pueden aparecer como unaoltica de bordes
bien denidos, con una pequenadante del hueso reactivo o un margen
esclerticoien visible, ms adelgazamiento del hueso corti-como
lesiones irregulares y mal denidas2,5---8,14,15.nte, son localmente
agresivos y tienen bordes
que a menudo se extienden hasta los tejidoscinos 2,5,8,15.
Cuando esto sucede, el diagns-clina a favor del xantoma (y en
contra del
on ventana sea detecta un rea osteoltica consclerosos y una
cortical anada que no necesa-resenta disrupcin, mientras que a
travs de la
partes blandas se reconoce una formacin dedas que puede estar
inltrando articulaciones oacentes2,3,6,7.pecto a la RM, los
hallazgos dependen en granl contenido histolgico. En las secuencias
ponde-1, la lesin presenta una masa bien delimitadastribucin
heterognea de senal, que explica lad y proporcin de los distintos
componentes his-e la lesin. Esta es predominantemente baja conntral
de baja intensidad de senal, y se rodea deue tambin tiene baja
intensidad. En las secuen-radas en T2, la totalidad de la lesin
muestra unao-hiperintensidad y se encuentra rodeada, total
ente, por un rea de baja senal de intensidad,e con esclerosis
sea reactiva. En las secuenciasin grasa se reconoce una senal
heterognea conja y alta intensidad en el centro de cada lesin,ue
con el gadolinio endovenoso existe un mode-e de los mrgenes2,6,7.
En la gammagrafa seaMDP el comportamiento de la lesin es
variable,(segn el caso) captacin del radiofrmaco porstica o
hipocaptacin2,3,7,9.a las caractersticas radiolgicas variables,
el
anatomopatolgico es a menudo necesario antesmiento
denitivo2.
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Xantoma intraseo pelviano: reporte de un caso y revisin de la
literatura 167
El diagnstico diferencial de pacientes con lesioneslticas es
amplio y depende de la edad del paciente y lapresencia de otras
enfermedades. En radiografa debeincluir aquellas lesiones seas
benignas comunes que tam-bin pueden presentar caractersticas
xantomatosas, como:HFB, broma no osicante, quiste seo simple,
lipomaintraseo, quiste seo aneurismtico, displasia brosa,lesiones
de origen condral, osteoblastoma, tumor de clulasgigantes o tumor
pardo de hiperparatiroidismo2,3,5,7,15.Mientras, en la
histopatologa, se debe diferenciar de laslesiones seas que producen
alteraciones xantomatosas ml-tiples o individuales, como:
enfermedad de Rosai-Dorfmano Erdheim-Chester (una granulomatosis
multisistmica),hiperlipoproteinemia II y III, y diabetes
mellitus.2,9
Otros diagnsticos diferenciales a considerar son lostumores seos
primarios, la metstasis sea o de carcinomade clulas claras, la
histiocitosis de clulas de Langer-hans, el linfoma, el granuloma
seo solitario o el eosinlo,las enfermedades infecciosas y la
sinovitis vellonodularpigmentada.2,3,5,7,9,14,15
El XIO es una lesin benigna, por lo que, una vez que labiopsia
ha tica de eleparcial) mese elimina ral, se puerealizar lacarga
totalTambin secional con la modicade grasa y lpidos sri
Los objcionalidad y una resicas del hutiene un bcia de XIOen
casos lpidos.2,5,1
Conicto
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por cualquier medio o formato.conrmado su existencia, la conducta
terapu-ccin es la extirpacin quirrgica total (o inclusodiante
curetaje intralesional e injerto seo. As,toda la lesin a nivel
macroscpico y, por lo gene-de llevar a cabo un control local. La
necesidad de
jacin interna y proteger la extremidad de la de peso depende de
la localizacin de la lesin.
ha descrito el tratamiento conservador observa-controles
radiolgicos seriados cada seis meses,cin del estilo de vida, la
restriccin dietticacolesterol, y/o la reduccin farmacolgica de
loscos (cido quenodesoxiclico y estatinas).etivos son eliminar la
neoplasia, lograr la fun-mxima y obtener una continuidad sea
ptimastencia para tolerar las exigencias biomecni-eso
afectado.2,3,9,11,14,15 Generalmente el tumoruen pronstico, pero
puede haber una recurren-
primarios despus del tratamiento quirrgico,asociados con
trastornos metablicos o de
1,15
de intereses
s declaran no tener ningn conicto de intereses.
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